INTRODUÇÃO: A Paralisia Periódica Hipocalêmica Tireotóxica (PPHT) é uma complicação rara do hipertireoidismo, mais frequentemente associada à Doença de Graves. É caracterizada pela ocorrência de episódios agudos, recorrentes e transitórios de fraqueza muscular difusa, que pode evoluir com paralisia súbita dos membros, associado a hipocalemia e tireotoxicose. A fisiopatologia não é clara, mas relaciona-se a fatores ambientais e genéticos, além de defeito nos canais iônicos dos músculos esqueléticos. RELATO DE CASO: Homem, 26 anos, procurou serviço de urgência com quadro de irritabilidade, tremores, taquicardia (152 bpm), hipertensão arterial (165x120 mmHg), associada a fraqueza muscular, mialgia e sensação de peso nos membros inferiores, evoluindo com tetraplegia súbita. Ao exame: pupilas isocóricas e fotorreagentes, sensibilidade preservada, pares de nervos cranianos sem alterações, reflexos reduzidos em membros inferiores, tônus preservado, evoluindo com melhora espontânea do quadro em 12 horas. Após 20 dias, teve um novo episódio de tetraplegia súbita, no qual foram solicitados eletroneuromiografia e ressonância magnética da coluna cervical, torácica e lombar, ambas sem anormalidades. Além disso, solicitou-se dosagem de potássio (3,0 mEq/L - Valor de referência (VR): 3,5 a 5,1) e função tireoidiana: TSH (0,24mUI/L – VR: 0,35-5,1), T4 livre (2,02ng/dL – VR: 0,7-1,7). Diante dos resultados, o paciente foi diagnosticado com paralisia periódica hipocalêmica tireotóxica, sendo iniciado Tapazol 5mg e encaminhado ao endocrinologista. Na nova avaliação, 7 meses após o episódio, fez novos exames que evidenciaram: TRAB (7,44 U/L – VR: ≤1,75), TSH (0,01mUI/L – VR: 0,35-5,1), T4 livre (1,3ng/dL – VR: 0,7-1,7), Ultrassonografia da tireoide evidenciando tireoide de dimensões aumentadas, nódulo hipoecoico sólido (Lobo Direito 0,6 cm e Lobo Esquerdo 1,3cm). Foi solicitada a punção aspirativa do nódulo, aumentada a dose do Tapazol 5 mg para 2 vezes ao dia, associado betabloqueador e orientado seguimento ambulatorial de endocrinologia. CONSIDERAÇÕES FINAIS: A PPHT é uma urgência endocrinológica subdiagnosticada devido às manifestações clínicas inespecíficas, sendo necessário o diagnóstico diferencial com síndrome de Guillain-Barré, miastenia gravis e outas causas de paralisia flácida aguda. O diagnóstico se baseia na detecção de tireotoxicose associada a hipocalemia e o tratamento consiste em normalizar os níveis de potássio e no tratamento do hipertireoidismo.