INTRODUÇÃO: A retina é relativamente protegida contra fármacos administrados sistemicamente devido a um mecanismo adaptativo altamente seletivo que a barreira hematorretiniana exerce. No entanto, um elevado número de drogas foi associado com um quadro de retinopatia induzida por drogas. Um dos fármacos associados à perda visual é a hidroxicloroquina, um derivado da cloroquina usada amplamente para uma variedade de desordens autoimunes, como lúpus eritematoso sistêmico. RELATO DE CASO: Paciente masculino, 58 anos, com relato de baixa de acuidade visual no olho esquerdo, de percepção há 1 ano. Possui história de hipertensão arterial sistêmica, com uso de anlodipino e hidroclorotiazida, e diagnosticado com lúpus eritematoso sistêmico (sem uso de medicação no momento). Refere que fez uso de hidroxicloroquina por 11 anos, cessando-o há 1 ano, devido orientação de oftalmologista. Antecedentes oftalmológicos indicam alta miopia e o exame oftalmológico indicou acuidade visual de 20/30, pressão intraocular de 15mmHg e 14mmHg. A biomicroscopia anterior revelou, em ambos os olhos, conjuntiva clara, córnea transparente, câmara anterior ampla, íris trófica e fotorreagente, fácica. Ademais, a retinografia solicitada permitiu a observação, em ambos os olhos, de disco óptico róseo e de bordas delimitadas, rima neural 360°, atrofia peripapilar, fundo tesselado com área de rarefação de epitélio pigmentar da retina parafoveal e perifoveal em anel, poupando área foveal central, mais evidente sobretudo no olho esquerdo. Retinografia autofluorescente identificou hipoautofluorescência em anel para e perifoveal, mais evidente no olho esquerdo. O exame de campo visual 10.2 mostrou defeito de campo tubular, também mais evidente no olho esquerdo. Com base nas citadas informações, levantaram-se as hipóteses diagnósticas de alta miopia e maculopatia por hidroxicloroquina. O paciente foi orientado a realizar acompanhamento oftalmológico a cada 3-6 meses e a manter a suspensão da Hidroxicloroquina enquanto continua o controle da doença de base. É necessário, também, que sejam explicados ao paciente os efeitos a longo prazo da medicação suspensa. CONSIDERAÇÕES FINAIS: O relato apresentado mostra, portanto, uma possível maculopatia de causa medicamentosa relacionada ao uso crônico da hidroxicloroquina. No entanto, é válido ressaltar que a evolução do caso após a retirada da medicação é um importante fator a ser avaliado no futuro.