INTRODUÇÃO: Apoplexia hipofisária é um distúrbio raro, grave e potencialmente fatal causado por hemorragia ou infarto da hipófise. Em geral, está associada a tumores hipofisários, sobretudo macroadenomas. No quadro clínico, o principal sintoma é a cefaleia intensa, seguida de déficit visual, paralisia de nervos cranianos, náuseas e vômitos. O hipopituitarismo ocorre em 80% dos casos. O diagnóstico baseia-se na tomografia computadorizada (TC) ou ressonância magnética (RNM) e o tratamento deve ser realizado em até 7 dias do início da perda visual, sendo o mais efetivo a cirurgia de descompressão. RELATO DE CASO: Paciente M.J.A.S, sexo feminino, 27 anos, procedente de São José do Divino-PI, apresentou, em março de 2023, cefaleia súbita pulsátil bilateral, em região temporal e frontoparietal, de forte intensidade, duração de horas, melhorava com dipirona. Procurou Unidade de Pronto Atendimento relatando essa queixa associada a episódios de vômitos e dor periorbital bilateral. Evoluiu com amaurose bilateral assimétrica, predomínio em olho esquerdo (OE), buscando atendimento neuro oftalmológico, sendo solicitada TC de crânio, suspenso anticoncepcional e prescrito prednisona. Em consulta eletiva para infusão de imunobiológico, devido ao tratamento de Retocolite Ulcerativa, no dia 27/03/2023, no Hospital Universitário (HU), em Teresina, referiu persistência das queixas e mostrou laudo da TC com macroadenoma hipofisário com componente hemorrágico, sendo prontamente internada. Ao exame físico admissional manifestou pupilas anisocóricas, midriáticas, reflexo fotomotor direto reduzido no OE e reflexo consensual diminuído no olho direito. Solicitou-se RNM de crânio, de sela túrcica e perfil hormonal hipofisário. Ao exame neurológico: alteração dos nervos óptico e oculomotor, acuidade visual apenas para vultos e luz em OE, defeito pupilar aferente em OE. No perfil hormonal, observam-se discretas alterações de prolactina, hormônio tireoestimulante e cortisol. Em laudo da RNM de sela túrcica, apresenta focos de hipersinal T1 e T2 e marcado de contraste em T2. No dia 05/04/2023 realizou ressecção endoscópica transesfenoidal. Atualmente, refere bem estar geral, com melhora dos sintomas. CONSIDERAÇÕES FINAIS: Diante disso, destaca-se que a apoplexia hipofisária pode ser a primeira manifestação de tumor hipofisário subjacente e, se não tratada, promove risco de vida, configurando uma emergência médica. Por isso, é importante o diagnóstico precoce e intervenção imediata.